文摘
背景和目标生命早期癫痫(癫痫儿童1-36个月大)是常见的,可能是耐火材料抗癫痫药物。我们总结发现的系统回顾美国癫痫协会委托评估证据,确定证据缺口的外科手术治疗癫痫1-36个月没有婴儿痉挛症的婴儿。
方法EMBASE, MEDLINE、PubMed和Cochrane图书馆发布的研究从1/1/1999 8/19/21。我们包括研究报告数据对儿童年龄在1个月到≤36个月接受手术干预或神经刺激癫痫和招收≥10病人/过程。我们排除了研究婴儿痉挛症患儿或癫痫持续状态。结果有效性(没收自由,发作频率),研究被要求报告后续≥12周。对危害结果,不需要最低的后续。结果所有癫痫类型,不管病因,据报道在一起。
结果十八岁的研究(19篇文章)符合入选标准。16个前期/ poststudies报道功效,和12个研究解决危害。手术进行了从1979年到2020年。没收自由婴儿接受大脑半球切除术/ hemispherotomy范围从7%到76%在手术后1年。nonhemispheric手术,没收自由从40%到70%不等。功效,我们得出结论(SOE)低强度的证据表明一些婴儿实现发作癫痫手术后的自由。超过一半的婴儿接受大脑半球切除术/ hemispherotomy取得良好的结果(恩格尔I或II,国际抗癫痫联盟第四,减少癫痫发作或> 50%)> 1年的随访,尽管研究有重要的局限性。手术死亡率罕见的功能性大脑半球切除术/ hemispherotomy和nonhemispheric切除术。低SOE建议术后脑积水为婴儿做nonhemispheric手术癫痫是罕见。
讨论尽管现有证据仍然稀疏和低质量,一些婴儿实现癫痫手术后自由和≥50%取得良好的成果。未来的前瞻性研究在这个年龄段是必要的。除了发作的结果,研究应评估其他重要成果(发展成果,生活质量(QOL),睡眠,功能性能,和护理质量。
试验注册信息这个系统评价是注册在普洛斯彼罗(CRD42021220352) 3月5日,2021年。
术语表
- AES=
- 美国癫痫协会;
- AHRQ=
- 医疗机构和质量;
- ASM=
- 抗癫痫药物;
- 衣服=
- 耐药性癫痫;
- HME=
- hemimegalencephaly;
- ILAE=
- 国际抗癫痫联盟;
- 价格上调=
- 皮质发展的畸形;
- 生命质量=
- 的生活质量;
- 国有企业=
- 强度的证据;
- VPS=
- ventriculoperitoneal分流
癫痫发作在生命早期(小于3岁)经常有终生的后果。癫痫发作和无序神经元活动伴随可以破坏发展的关键时期,1和三分之一的儿童被诊断为癫痫1到36个月之间会有耐药性癫痫(DRE)。2尽管有效治疗的重要性,普及治疗变异性存在因为癫痫是没有一个障碍但异质群体的障碍与许多病因多样的自然历史。3
大多数病人最初接受抗癫痫药物(asm);然而,在第一或第二ASM未能控制癫痫发作,持续发作的可能性自由与任何ASM大幅下降。4在这样的背景下,其他治疗方法包括饮食疗法,手术,或电刺激设备。与其他治疗方法相比,手术治疗是与众不同的旨在解决根本的结构性的癫痫病的原因,但可能未充分利用的。5,6切除或断开由癫痫引起的脑组织会导致癫痫自由(治疗手术)或减少癫痫(姑息手术)。几个因素可能影响结果包括潜在的病理,手术类型,位置,那些将要动手术切除程度和一致性评估。这些因素影响判断关于关于切除病灶识别和决策边界发作管理旨在优化效益,同时尽量减少潜在的功能缺陷。
癫痫专家普遍同意手术治疗可以高效而ASM系列试验在选定的人口。7,8理解当前的证据在生命早期癫痫外科治疗是至关重要的发展以证据为基础的治疗指南和识别关键证据缺口。到目前为止,系统评价,包括2020年的更新国家卫生保健研究所卓越、评估更广泛的人群没有特别关注比3岁年轻患者。9
评估现有的证据和描述证据差距,美国癫痫协会(AES)确定需要一个系统回顾早期癫痫的干预措施。代表机构的医疗和质量(AHRQ)和以病人为中心的结果研究所(PCORI),我们进行了系统回顾评估治疗儿童癫痫的1-36岁个月。10在这份出版物,我们总结证据外科干预的好处和坏处。
方法
标准协议的审批、登记和病人同意
这个按照AHRQ方法进行系统性回顾指南。11审查协议在AHRQ网站上发布公众的意见,在普洛斯彼罗注册(CRD42021220352)。
搜索策略
通知范围和方法,我们采访和合并来自9涉众的反馈包括神经学家、神经外科医师、营养师、护士。专业信息专家搜索EMBASE, MEDLINE, PubMed、和Cochrane图书馆发布的研究从1月1日,1999年,2021年8月19日(完整的搜索策略eMethods补充数据,links.lww.com/WNL/C432)。
入选标准
儿童被要求描述研究结果与癫痫手术从1到36个月的年龄。我们排除了研究评估治疗婴儿痉挛症、代谢癫痫,癫痫持续状态,急性发作症状。婴儿痉挛症被排除在外,因为不同的生物,一个相对明确的证据基础,和独特的治疗注意事项。研究不需要包括癫痫的脑电图确认。如果研究报告的病人年龄/发作类型,我们需要研究相关(1)包括≥80%人口或(2)报告相关数据分别作为子群。
被认为是包含所有的研究设计。研究被要求报告数据为≥10婴儿/过程。主要成果包括没收自由、发作频率、不利影响,全因死亡率,原因不明的猝死在癫痫的病人,病人的生活质量(QOL),照顾者生命质量。我们也提取其他结果包括神经发育和睡眠质量(见补充资料的完整列表结果提取)。被要求报告有效性的结果,研究结果在≥12周。对危害结果,没有最低的后续。没收自由定义为国际抗癫痫联盟(ILAE) 1,12恩格尔Ia,13或研究报告“没收自由”,没有进一步的描述。我们也进行了敏感性分析来描述结果如果没收自由包括恩格尔即发作频率、有利的结果被定义为> 50%减少发作频率、恩格尔I或II,或者ILAE我第四。
在DistillerSR两个独立分析师筛选文摘,分歧通过共识来解决。对于预定的主要成果,我们认为偏见的风险使用Cochrane偏见的风险2为随机对照试验,14ROBINS-I仪器15与对照组非随机研究,以证据为基础的实践指导研究中心没有对照组。16关键结果,我们也认为证据强度(SOE)使用2013 AHRQ方法指导建议,17它使用领域包括研究设计、偏见的风险,在试验结果的一致性,直率,精度。
数据可用性
研究数据将提供合理的请求用于学术目的。
结果
搜索发现了11123潜在的引用。标题和摘要筛选之后,41个研究满足入选标准,其中18个研究(19篇文章)解决手术干预。没有研究神经调节解决。16个研究描述疗效和12伤害报告。
外科干预的有效性
16前期/ poststudies(17篇文章中)描述外科干预的有效性。虽然我们只包括研究发表在1999年之后,这些研究中描述手术进行了近4年(图1)。所有研究是回顾性prechart / postchart评论除了一个使用注册表数据。18婴儿的数量满足入选标准从每个研究范围从10到58岁。外科手术干预是大致归类为大脑半球切除术/ hemispherotomy(解剖大脑半球切除术、功能性大脑半球切除术、hemispherotomy)或nonhemispheric切除术(如multilobar,大叶性,病灶切除术,或断开连接)。12个研究描述婴儿接受大脑半球切除术/ hemispherotomy 8描述nonhemispheric切除术,和1只研究在癫痫患儿由于恶性肿瘤切除术。
5在美国进行了研究。剩下的11个非美国在德国进行了研究月19 - 21日(n = 3),日本22,23(n = 2),加拿大24,25(n = 2),意大利26,27(n = 2),瑞典18(n = 1),或包含来自多个国家的数据(n = 1)。28我们的研究都是单中心研究从加州大学洛杉矶29日,30.科罗拉多大学31日克利夫兰诊所,32波士顿儿童医院,33和迈阿密儿童医院。34一项研究28包括数据从19跨国与外科手术中心从1999年到2020年进行。数据从6病人照顾2 19个中心(加州大学洛杉矶分校和克利夫兰诊所)也可能已经包含在其他的研究中,29日,30.,32鉴于时间重叠(通讯作者)。
许多研究数据表示子组或个别病人数据;因此,病人的特征,比如年龄,其病因,后续的长度不定地报道。没有研究报道比赛。
大脑半球切除术/ Hemispherotomy
没收自由
八个回顾前期/ poststudies(9篇)包括188名婴儿18,20.,23,26,28 - 30,32,33和报道没收自由从手术后6个月平均4.3年(表1)。一项研究23没有报告包括患者的随访间隔的子群。所有研究评估作为一个高风险的偏见的原因很多,包括缺乏对照组。
没收自由利率1年范围从7%到76% (图2)。六个研究结果描述≥1年。两个大的研究报道没收自由率为76% (42/55)29日和70% (30/43)28分别在2年,平均4.3年。三个小研究报道率从50%到76%不等。18,20.,26最后,1研究报告只有7%(1/15)婴儿被扣押在手术后随访≥1年免费。33
垂直条显示95%置信区间。当多个研究报告相同的随访时间,我们使用横向偏移量来提高能见度。只有1研究(厨师)报告数据跨多个时间点。仅供研究报告最小追踪间隔(例如,手术后随访> 1年),数据被绘制在最小的时间点。值得注意的是,大月等人并不是作为这个小组的研究没有报告后续持续时间。95%置信区间为每个数据点所示。所有研究都是前期/ poststudies,所以癫痫的精确原因无法轻易决定的自由。
我们使用没收自由的严格定义,需要使用恩格尔分类报告恩格尔Ia研究。然而,如果我们考虑过恩格尔我没收自由,没收自由平托et al。33将增加到66%(10的15);此外,其他研究19,22,25,31日报告率55% - -81%(符合没收自由利率我们已经确定的范围)会被包括在内。
值得注意的是,前期/ poststudies缺乏真正的对照组,构成挑战知道会发生这些患者没有接受手术。然而,大多数婴儿接受了手术治疗难治性癫痫,建议都将经历没收自由没有手术。此外,虽然发作数使用回顾性图表的数据(即进行评估。,不captured in the context of a trial), seizure freedom is less subject to recall bias or other types of bias than other outcomes such as seizure frequency. Thus, we concluded that low strength evidence suggests some infants with intractable epilepsy achieve seizure freedom after hemispherectomy/hemispherotomy (表2)。
发作频率
九回顾前期/ poststudies(包括186名婴儿)报道了癫痫发作频率。所有研究报告超过一半的婴儿取得良好的结果(I - IV ILAE恩格尔I或II,减少癫痫发作或> 50%)。婴儿的比例实现良好的结果范围从67%到100%,大多数研究报告至少1年的随访。具体来说,研究报告以下的婴儿比例在追问:有利的结果67% (10/15),3372% (13/18),2373% (35/48),2572% (31/43),2880% (8/10),2288% (14/16),31日92% (11/12),1893% (13/14),32和100% (10/10)。26然而,没收数量评估使用回顾性数据图表(即。,不captured in the context of a trial), which we assessed as high risk of bias. Thus, the evidence was considered insufficient to draw a conclusion regarding seizure frequency.
有利的结果癫痫手术后可能取决于多个因素,包括潜在的病因。八个研究21,22,24,26,31日,32,34报道个别病人数据病理和病因,手术治疗和结果,包括65名婴儿接受大脑半球切除术或hemispherotomy。其病因或病理报告为hemimegalencephaly (HME)(58%),局部皮质发育不良(FCD)或皮质发展畸形(MCD)没有HME(20%)、或其他病理(22%)。总结性分析发现婴儿的比例实现良好的结果是相似的在这三组:HME 89% (34/38), 92% (12/13) FCD / MCD没有HME,为其他病理和93% (13/14)。
Nonhemispheric手术
没收自由
五个前期/ poststudies包括70名婴儿癫痫自由报道。婴儿接受焦点皮质切除术在3的研究中,24,28,32额叶或颞叶切除1例研究中,181研究后断开。21没收自由的利率从40%到70%不等。图3礼物没收自由利率和后续的持续时间。具体来说,病灶切除之后,没收自由在70% (7/10),3256% (9/16),28和40% (4/10)2424个月,平均6日分别和平均3.2年。卡尔本et al。21报道,50%(5/10)的患者发作后断开后免费手术在手术后2年。Reinholdson et al。18报道,50%(12/24)的儿童接受免费额叶或颞叶切除癫痫手术后2年。如果没收自由包括研究报告恩格尔我,3额外的研究报告率为62%,1969%,34和91%25会也被包括在内。
垂直条显示95%置信区间。当多个研究报告相同的随访时间,我们使用横向偏移量来提高能见度。仅供研究报道至少随访间隔(例如,手术后随访> 1年),数据被绘制在最小的时间点。95%置信区间为每个数据点所示。
我们得出一些婴儿intralobar难治性癫痫发作获得自由后,multilobar或焦皮质切除(SOE:低)。
发作频率
七回顾前期/ poststudies包括148名婴儿报道发作频率。6 7项研究报告发作频率数据,允许为癫痫发作频率确定有利的结果。18,24,25,28,32,34所有的研究发现超过一半的婴儿癫痫发作频率实现良好的结果:具体来说,婴儿获得有利的结果的比例为50% (5/10),2483% (20/24),1885% (11/13),3490% (52/58),2594% (15/16),28和100% (10/10)。32术后平均随访≥1年研究。七分之一的研究19报道17岁的婴儿来说,最终切除是intralobar的程度,76%(13/17)恩格尔我,而24%(4/17)恩格尔II IV。然而,由于高风险的偏见,证据被认为不足以得出结论。
研究报告个别病人数据包括43婴儿接受multilobar,大叶性或病灶切除。其病因或病理学FCD / MCD HME(56%)或其他疾病(44%)。一个简单的总结性分析发现婴儿的比例与有利的结果率为67% (16/24)FCD / MCD没有HME和74%(14/19)为其他疾病。
肿瘤切除术
一个回顾性的图表总结27只关注20癫痫患儿由于主幕上的脑瘤。从肿瘤诊断手术平均时间是0.86(标准差0.63)个月。17 8年术后随访,患者的53%(9/17)恩格尔,24%(4/17)恩格尔II, 12%(2/17)恩格尔三世,12%(2/17)恩格尔IV。
发展结果(所有程序)
只有4前期/ poststudies报道发展的结果包括发育商(DQ),语言,或功能状态。三项研究26,30.,32专注于大脑半球切除术,包括2研究报告DQ大脑半球切除术后。Loddenkemper et al。32包括24个婴儿接受大脑半球切除术或病灶切除14个月的年龄中位数(3-34)。婴儿在平均12个月(3-34)术前评估和平均手术后24个月(10-53)。婴儿的比例与发育迟缓(DQ < 70)手术后减少,但无统计学意义(p= 0.125)。此外,52%(26/50)的连续的婴儿被排除在外,因为不完整的数据或使用其他神经心理学测试,可能限制了普遍性。乔纳斯等。30.HME发现在16个婴儿接受大脑半球切除术,手术后6日到24日个月,葡萄地DQ与presurgery相比增加了9.1 (SD 16)。口语等级也从0.33(标准差0.5)增加到1.4(标准差1.8)手术后。Lettori26包括10婴儿符合入选标准,接受大脑半球切除术。手术前,20%(2/10)有一个依赖的功能状态,和功能状态不能被评估为80% (8/10)。手术后,6是依赖,3 semiindependent, 1独立。
最后,一项研究报道一些婴儿发育迟缓有改善后进行局部皮质切除(8/10与延迟术前6婴儿手术后改善/良好的状态)。24然而,这项研究并没有报告延迟是如何评估的。
大脑半球切除术/ Hemispherotomy
十一前期/ poststudies18,19,22,23,25,26,28,29日,31日,33,35大脑半球切除术后伤害/ hemispherotomy报道。罗斯等。28从19包括数据中心与手术从1999年到2020年进行。7个病人照顾3 19个中心(加州大学洛杉矶分校,克利夫兰诊所,和大奥尔蒙德街医院)也可能是以前在其他研究报告包含在这个报告(通讯作者)。29日,32,35Iwasaki et al。3675年描述伤害婴儿,其中9大脑半球切除术患者此前曾被描述在另一项研究中,23也包含在这个报告(通讯作者)。
死亡率
九个前期/ poststudies大脑半球切除术后死亡率/ hemispherotomy报道。手术死亡率的结果,研究被评估为低风险的偏见。研究描述死亡后解剖大脑半球切除术(研究),功能性大脑半球切除术或hemispherotomy研究(8),或在多个程序(lesionectomy、皮质切除大脑半球切除术/ hemispherotomy 1研究)。
婴儿只有3回顾性图表回顾报告数据进行解剖大脑半球切除术。库克et al。29日报道14婴儿:1术中死亡,一个八个月大的婴儿。另外两个研究12个婴儿28,35报告没有人死亡。证据不足,允许因为稀疏数据的结论。
八个研究描述手术死亡率为196婴儿接受功能性大脑半球切除术/ hemispherotomy相结合。7 8研究(包括180名婴儿)19,22,23,28,29日,35,36报告没有人死亡。Kumar et al。31日16 hemispherotomies报道,1例死亡发生在婴儿表皮痣综合症,HME,多个其他先天性异常发达难治性癫痫手术后被撤销和技术支持。
Steinbok et al。25报道一个死亡在151年116名婴儿接受手术(大脑半球切除术/ hemispherotomy、lesionectomy或皮质切除术)。术中死亡发生在3.9个月的孩子与结节性硬化症发生企图心室内的和室外的病变的切除。
总的来说,这些研究表明,围手术期死亡率功能性大脑半球切除术后或hemispherotomy少见。然而,这些研究主要是单中心回顾性图表评论包括异构婴儿(与许多不同的发病病因),和研究往往不能指定的婴儿比例不包括因为缺失的数据。此外,中心与高死亡率可能会选择不公布他们的数据。然而,尽管有这些研究的局限性,我们的结论是功能性大脑半球切除术后手术死亡率/ hemispherotomy罕见(SOE:低)。
脑积水
解剖大脑半球切除术,3研究(结合手术19日)报道,脑积水和/或需要ventriculoperitoneal分流(VPS)是常见的。Dunkley et al。35报道2/2婴儿接受解剖大脑半球切除术需要副总裁分流安置手术后12个月。同样,平托et al。337/10报道婴儿接受解剖大脑半球切除术需要副总裁分流安置(随访间隔NR)。Lettori et al。263/7的婴儿进行解剖大脑半球切除术或报道hemidecortication发达脑积水(随访间隔NR)。
功能性大脑半球切除术或hemispherotomy 9研究(n = 96,加上婴儿从1研究19只报道一个百分比,另一项研究25不清楚分母)报道了脑积水。研究报道较低的脑积水/ VPS与解剖大脑半球切除术相比。9项研究报告之一没有婴儿脑积水(0/10)开发。22另一项研究报告4婴儿接受功能性大脑半球切除术术后脑积水在几个月内开发的;至少22婴儿接受功能性hemispherotomy在这项研究中,但婴儿经历这个过程的总人数还不清楚。25剩下的7项研究报告率为8% (1/12),1811% (3/27),3516% (n NR),1920% (1/5),3322% (6/27),3625% (4/16),31日和33% (1/3)。26
最后,罗斯et al。28报道在25%(44)11日婴儿脑积水进行解剖大脑半球切除术或功能性大脑半球切除术/ hemispherotomy。值得注意的是,只有一个研究35报道脑积水发生时,尽管第二项研究25时间范围。四个研究19,22,26,36没有报告脑积水发生时,剩下的研究提供了一个测量时间点其他的结果(例如,手术后> 1年),但没有其他信息脑积水的时机。
由于多种因素包括异质性在病人和过程和不一致的结果报告,证据被认为不足以得出结论关于大脑半球切除术后脑积水和/或VPS / hemispherotomy。
Multilobar、大叶性和局部切除术
死亡率
四个前期/ poststudies描述手术死亡率婴儿接受nonhemispheric程序。三项研究28,35,36描述手术死亡率为82名婴儿接受multilobar相结合,大叶性或病灶切除术和报告没有人死亡。这些研究包括婴儿接受一系列nonhemispheric程序。Dunkley et al。35包括15名婴儿接受要么multilobar、大叶性或病灶切除术。Iwasaki et al . 202136包括48个婴儿接受multilobar(13后quadrantic断开,5多病灶的皮质切除术,1小计hemispherotomy)或unilobar手术(16焦皮质切除术或lesionectomies,前颞叶切除术8例,和5额叶切除术或断开连接)。罗斯等。28包括19个婴儿接受病灶切除术。
第四个研究中,Steinbok et al。25只报道一个死亡率在116婴儿接受151程序,要么是一个大脑半球切除术/ hemispherotomy lesionectomy或皮质切除术。
这个证据基础死亡率nonhemispheric程序后小与重要的局限性。所有研究是回顾性图表评论,和2项研究报告从单中心经验。然而,罗斯的结果等。18(包括数据中心19日)是一致的在也没有死亡报告。报告死亡率可能人为压低如果死亡率较高的中心选择不公布他们的数据。然而,尽管有这些限制,我们的结论是手术死亡率multilobar之后,大叶性或病灶切除罕见(SOE:低)。
额外的负面影响(程序)
报告的其他AEs是不一致的。两项研究26,29日报道等AEs解剖大脑半球切除术后感染,瞬态发热、第三颅神经麻痹,硬膜下液体收集和脑脊液漏。对于功能性大脑半球切除术/ hemispherotomy,除了感染,26,29日AEs报道包括术中播散性血管内凝血(1/37),28急性手术后的癫痫发作(23%),19硬膜外出血需要手术修正(1/22),19硬脑膜的粘连需要再次手术后期(1/41),29日垂体失败因为丘脑病变(1/22),19脑盐消耗综合征(2/27),36尿崩症(3/27),36静脉窦血栓形成造成尿崩症(2/27),36和无症状的出血性梗死(1/27)。36
multilobar、大叶性或病灶切除术,1研究报告1/10婴儿发达瞬态轻偏瘫后断开后耐火材料后象限癫痫。21另一项研究36报告以下并发症需要手术或医疗干预48婴儿接受multilobar unilobar,或病灶切除术:硬膜下的水囊瘤(n = 3),囊肿形成(n = 2),无症状脑梗死(n = 1),细菌性脑膜炎(n = 1),和精神症状(n = 1)。
讨论
我们的研究结果表明手术干预1-36个月岁儿童癫痫可以有利于减少癫痫发作对有些孩子来说,和手术死亡率是罕见的。虽然其他的结果包括发展/认知结果,睡眠,和生命质量也很重要,很少或根本没有研究这些报道。证据基础仍然是稀疏的,总的来说,与主要的局限性,包括缺乏前瞻性控制研究和测量的重要成果不足。尽管包括研究报告只有10病人/过程,我们发现只有18研究,都是前期/ poststudies和17的回顾。值得注意的是,在这个年龄段没有严格的试验并不证明手术是无效的,相反,它突出了一个关键证据的差距。
尽管有这些限制,婴儿癫痫自由的利率进行大脑半球切除术/ hemispherotomy或其他切除术(multilobar、大叶性或局部切除术)在研究报告令人鼓舞。大脑半球切除术/ hemispherotomy 1例外,研究报道超过一半的婴儿在后续控制发作。同样,multilobar /大叶性/局部切除术,研究报道发作率40% - -70%的自由。此外,我们发现低强度的证据表明手术死亡率是罕见的。没收自由利率与儿童医疗管理与DRE 1-36个月大幅低于40% - -70%,这些发现表明癫痫手术治疗癫痫在这个年龄段是有益的。
一些研究报道接受手术4年前,提高普遍性问题,考虑到变化的临床护理。然而,大多数研究报告没收自由利率由罗斯类似报道28(分别为56%和70%焦和半球程序)最近的一个更大的研究,其中包括来自多个中心的病人动手术从1999年到2020年。最近的一项研究(发表后续我们的搜索日期)报道,34岁的孩子< 3癫痫手术自2018年以来,59%是恩格尔我结果在平均随访21.9个月。37
有几个因素可能会限制这些结果的适用性。理想情况下,手术后结果将报告的病因,考虑到广泛的病因具有独特临床注意事项和轨迹可能会导致癫痫手术的衣服和评价。然而,稀疏的研究,包括病人的临床异质性,研究报告的局限性杜绝这种类型的评估。有限的报道临床细节也排除了考虑其他临床因素(例如,ASM在结果报告的数量,数量之前的手术,手术)的变化结果。
大多数研究都是小单中心,反映了从单一的癫痫手术结果的程序和/或外科医生。此外,几乎所有的研究都是回顾性图表评论不一致的风险数据收集和报告。一项研究连续婴儿只包括< 50%(24/50)潜在的合格的婴儿因为缺失的数据,32说明潜在的偏见的研究使用了回顾性的图表总结设计。然而,一些研究报道的比例患者被排除在外,因为缺失的数据。虽然只包括研究出版在1999年,手术在4年进行描述。尽管1999年以前发表研究报告不包括可以排除相关数据,包括老的研究也可以导致包含更老,可能更少的可概括的数据。
尽管我们发现现有证据是稀疏和低质量,值得注意的是,缺乏高质量的研究不表明,手术治疗是无效的。相反,它强调了需要额外的高质量证据。我们的审查范围仅限于1-36岁孩子几个月因为AES的请求关注这个特殊的人群,可行性考虑,和资源。虽然探索间接证据(例如,研究在年龄较大的儿童)可以提供有用的信息,这不是可行的资源约束。
提高国有企业,需要改进研究设计和数据报告。2012年,一个名叫长期前瞻性研究的医学研究所的报告评估癫痫手术对认知功能的影响与包含适当的对照组作为研究重点。38我们的发现证明这依然是一项证据差距在生命早期癫痫手术治疗。前瞻性研究明确和一致的报告的变量包括其病因、符号学、前和伴随的治疗和随访间隔是必要的。其他人指出,夺取自由仍然是具有挑战性的定义和关键差异恩格尔分类和ILAE结果鳞片构成挑战使用这些尺度比较研究的结果。39
务实和伦理问题存在随机的癫痫患儿手术vs虚假或安慰剂。然而,一个可行的下一步将会是一个高质量的前瞻性,多中心观察性队列研究。这可能是通过多中心注册标准化措施(包括发育的结果,生命质量的结果,和负面影响)。这种类型的注册中心将提供重要的优势:1)考虑到相对较少的婴儿进行外科干预措施,收集数据跨多个中心将增加的能力来衡量有效性/伤害和避免潜在的重复报告病人的研究中,2)通过最小化改进普遍性差异具体个别机构或外科医生,3)促进共识对测量结果(包括关键结果和随访持续时间),和4)提供了一个框架对未来高效的标准化的数据收集。40现有的财团可以扮演一个角色在促进发展。
发展核心结果针对早期癫痫患者也可以支持这些努力。采访的结果确定为重要的利益相关者在协议开发包括没收自由,发作频率、发作严重程度,恩格尔分类、各种原因所致死亡率、住院治疗、神经发育的结果,生命质量,睡眠质量,照顾者生命质量,治疗成本,和其他不良事件。鉴于癫痫的病因和外科干预的范围,未来的研究应该不仅这些结果还报告结果分别为不同的发病病因(例如、结构和收购)和手术(即。,focal cortical resection vs frontal lobectomy). Even some structural lesions may be further divided by detailed pathologic assessments or genetic etiologies. Without this information, future systematic reviews are likely to encounter similar difficulty drawing conclusions about specific etiologies or procedures in this age group.
研究资金
这项工作是支持的合同75号q80120d00002从卫生保健研究和质量,美国卫生和人类服务部,和以病人为中心的结果研究所(PCORI)通过谅解备忘录协议修正案,数量20 - 603 m - 19所示。
信息披露
A.Y.祖文萃,M.J.吴,jr Treadwell报告没有披露;SK凯斯勒担任调查员Esai,神经内分泌的生物科学,SK生活,和药制药公司(资金已经授予费城儿童医院的);她作为一个顾问和执行委员会的成员癫痫研究财团(费城儿童医院的资金)和已收到费用从美国神经病学学会教育活动;半岛投注体育官网NS异常终止已经收到了NIH资助(研究所)K02NS096058(机构),沃尔夫森基金会(机构),PCORI(机构),癫痫药制药公司(机构),癫痫基金会(咨询),和演示出版(版税);S.L.梅西没有披露。去半岛投注体育官网Neurology.org/N为充分披露。
承认
本节提到个人并不意味着支持本文的任何部分;方法和结论是作者的孤独。作者欣然承认以下个人的专家指导:亚当•哈特曼MD(研究所),医学博士大卫•尼布尔英里每小时,MSc (AHRQ),珍妮道尔顿,英里/小时(PCORI),和快乐·凯勒女士,RD, MSLIS (AES)。我们也承认支持以下个人ECRI: Janice Kaczmarek林赛•米勒PT, DPT,和雅Hostetter(项目管理),劳拉Koepfler MLS(搜索),海伦邓恩和凯瑟琳·多纳休(文章引用和采购)和詹妮弗杂粮面包(格式化)。作者欣赏输入各种社会和个人在不同阶段评:美国癫痫协会(提交PCORI主题提名,建议主题发展,担任nonsponsoring伙伴通过AHRQ计划,并提供输入完整的早期草稿的报告);完整报告的初稿了但不认可美国神经外科医生协会/神经外科大会部分小儿神经外科手术;艾米丽Spelbrink(斯坦福大学代表小儿癫痫研究财团早期癫痫的特殊利益集团)提供输入完整的报告初稿;安妮伯格(西北大学)上提供的技术专家小组和输入完整的报告初稿;罗宾Blackford(安&罗伯特·h·Lurie芝加哥儿童医院)作为同行审查的完整的报告草案;杰弗里·布朗特(伯明翰阿拉巴马大学)作为同行审查的完整的报告草案; Kevin Chapman (Phoenix Children's Hospital) served on the Technical Expert Panel and provided input on an early draft of the full report; Jennifer Coffman (Children's Hospital Colorado) served as a peer reviewer on the draft full report; Erin Fecske (Children's Mercy Hospital) served on the Technical Expert Panel and provided input on an early draft of the full report; William Davis Gaillard (Children's National Hospital) provided input at early stages of topic formulation and provided input on an early draft of the full report; Zachary Grinspan (New York-Presbyterian Kormansky Children's Hospital) served as a peer reviewer on the draft full report; Mary Anne Meskis (Dravet Syndrome Foundation) provided input on an early draft of the full report; Gary W. Matthern (UCLA) provided input on an early draft of the full report; Solomon Moshe (Albert Einstein College of Medicine) provided input on an early draft of the full report; Douglas Nordli (University of Chicago Medicine) served on the technical expert panel and provided input on an early draft of the full report; Edward (Rusty) Novotny (Seattle Children's Hospital Center for Integrative Brain Research, University of Washington) served as a peer reviewer on the draft full report; Chima Oluigbo (Children's National Hospital) served on the technical expert panel and provided input on an early draft of the full report; Phillip Pearl (Children's Hospital Boston) provided input on an early draft of the full report; Heidi Pfeifer (Boston Children's Hospital) served on the technical expert panel; Leah Schust Myers (FamilieSCN2A Foundation) served as a key informant to determine scope; Renee Shellhaas (University of Michigan) served as a key informant to determine scope; Shlomo Shinnar (Albert Einstein College of Medicine) provided input at early stages of topic formulation and provided input on an early draft of the full report; Ann Sodders provided input on an early draft of the full report; Howard Weiner (Texas Children's Hospital and Baylor College of Medicine) served on the technical expert panel and provided input on an early draft of the full report; M.A. Whelan provided input on an early draft of the full report.
附录的作者
脚注
去半岛投注体育官网Neurology.org/N为充分披露。资金信息和披露认为作者相关的,如果有的话,年底提供这篇文章。
这篇文章加工费由作者。
提交和外部同行评议。处理编辑器是蕾妮Shellhaas医学博士,女士。
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看到页面17
- 收到了2021年11月22日。
- 接受的最终形式2022年6月9日。
- 版权©2022年作者(年代)。发表的Wolters Kluwer健康,公司代表美国神经病学学会。半岛投注体育官网
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